Научная статья

Новая мутация в гене AIRE при аутоиммунном полигландулярном синдроме 1-го типа

Novel mutation in AIRE gene with autoimmune polyendocrine syndrome type 1

Immunobiology
10.1016/j.imbio.2019.09.004
Открыть в журнале PubMed
FWCI: 0.57FWCI — Field-Weighted Citation Impact (индекс цитируемости с поправкой на область науки). 1.0 = среднее, > 1 = выше среднего · Процитировано: 4 · Ссылки: 36 · Лицензия: Закрытая
Цитирование по годам: 2022: 1 · 2021: 3

Аннотация

Цель: Аутоиммунный полигландулярный синдром 1-го типа (АПС-1) — сложное наследственное заболевание с аутосомно-рецессивным типом наследования. Классические проявления возникают в течение первого десятилетия жизни и включают надпочечниковую недостаточность, кожно-слизистый кандидоз, болезнь Аддисона и гипопаратиреоз. Клинический фенотип АПС-1 варьирует в зависимости от мутаций в гене аутоиммунного регулятора (AIRE), расположенном в локусе 21q22.3.

Методы: У пациентов из Ирана выполнили секвенирование гена AIRE методом Сэнгера для выявления различных вариантов и возможных новых мутаций, соответствующих клиническому диагнозу АПС-1.

Результаты: После анализа 14 экзонов гена AIRE у пациента с тяжёлым АПС-1 выявили новую мутацию — вставку в экзоне 2 Lys50AsnfsX168. Кроме того, у включённых в исследование пациентов обнаружены известные мутации AIRE, включая Arg139X, Arg257X и Leu323SerfsX51.

Выводы: Согласно полученным результатам, секвенирование AIRE может служить эффективным скрининговым методом диагностики АПС-1 при неполных или необычных клинических проявлениях.

Переведем эту статью за 1 час

Загрузите PDF, а мы сделаем полный перевод, краткий конспект и красивую инфографику.

Попробовать бесплатно →

Также в Подтеме: еженедельные литобзоры, база международных клинреков и конспекты свежих мед. статей и подкастов каждый день.